O Human T cell Lymphotropic virus 1 (1) é o agente causal da mielopatia associada ao HTLV-1 ou paraparesia espástica tropical. As manifestações urológicas associadas ao HTLV-1 são bem estabelecidas incluindo aumento da frequencia urinária, noctúria, sensação de esvaziamento incompleto, urgência miccional com ou sem incontinência e dor suprapúbica. Em estudos urodinâmicos, os principais achados são aumento ou diminuição da sensibilidade vesical, hiperatividade detrusora com ou sem perdas urinárias e, na fase miccional, dissinergia vesicoesfincteriana, hipocontratilidade ou arreflexia. A incontinência urinária em virtude de contrações detrusoras involuntárias diminuem a qualidade de vida e aumentam a pressão intravesical, representando risco ao trato urinário superior. O objetivo deste estudo foi avaliar a eficácia da onabotulinumtoxina tipo A intravesical em indivíduos portadores de bexiga hiperativa associada ao HTLV-1 refratário ao tratamento anticolinérgico oral. Método: trata-se de uma série de casos envolvendo pacientes infectados pelo HTLV-1 portadores de bexiga hiperativa refratária ao tratamento conservador ou fisioterápico. Foi aplicado, pela via intradetrusora, por meio de cistoscopia, 200Ui de toxina botulínica tipo A. A resposta ao tratamento foi avaliada com o escore de sintomas de bexiga hiperativa (OABSS) e a qualidade de vida através do King`s Health Questionnaire. Resultados: 09 pacientes participaram do estudo e a toxina onabotulínica foi capaz de reduzir a mediana do OABSS de 13 para 1 após 30 dias, para 2, após 60 dias, e para 11, após 90 dias, com p estatisticamente significativo em todas as avaliações (0,007; 0,011; 0,042). Dos nove domínios de avaliação da qualidade de vida houve significância estatística em oito. Conclusão: a toxina onabotulínica tipo A intradetrusora, utilizada em pacientes portadores de bexiga hiperativa associada ao HTLV-1, promoveu redução do escore de sintomas de bexiga hiperativa e melhora da qualidade de vida com efeitos colaterais toleráveis.